讨论

 

区别于颅内囊状动脉瘤,BBA瘤壁缺少内膜及中膜,仅由一层菲薄外膜及纤维组织覆盖,又称之为“假性动脉瘤”。研究表明,动脉粥样硬化及血流动力学因素是导致颅内囊状动脉瘤发生发展的主要原因,但对于BBA的发病机制,目前相关研究较少。GAA是内脏动脉瘤的一种,约占内脏动脉瘤的4%,对于GAA的发病机制仅见个别报道,且多与其他内脏动脉瘤合并讨论,考虑与腹腔压力、动脉硬化、感染、创伤等因素有关。

 

本病例为BBA合并GAA,且共同破裂,推断本例患者体内远隔部位发生的两个动脉瘤可能具有相同的致病机制。高血压病常被认为是多种血管性疾病的始动因素,动物实验表明,长期的高血压可导致血管内皮细胞受损及内皮下纤维蛋白积聚和细胞渗漏,从而导致动脉管壁增厚、动脉粥样硬化等改变,最终导致动脉瘤的发生,同时,在波动的血流冲击下,动脉瘤将发生生长,直至最后达到压力阈值造成动脉瘤破裂。

 

本例患者同样存在高血压病史,考虑为BBA及GAA发生的重要因素。动脉粥样硬化是血管壁的常见病理变化,多由于高血压病所致,但糖尿病、高脂血症、吸烟、饮酒等因素也会致病。Ishikawa等通过组织病理学检查,发现BBA的瘤壁呈现反常的动脉硬化,并且在正常的血管壁与硬化的血管壁交界处出现动脉内膜及中线的突然中断,内弹力层的间隙被外膜和纤维组织覆盖,这不同于一般囊状动脉瘤常见的胶原组织。Lee等也认为,动脉粥样硬化导致血管壁发生初始病理改变,弹性组织退化并形成溃疡,最终形成BBA。而在内脏动脉瘤(包含GAA)中也存在动脉粥样硬化表现。

 

目前多认为动脉粥样硬化为继发性改变,是导致体内动脉病变的直接原因。血流动力学因素促进颅内动脉瘤发生已被广泛认可,Krings等认为,囊状动脉瘤好发于血管顶端或分叉处,是由血流动力学因素促成的,血管顶端或分叉处承受着更强的剪切应力,可能促成血管壁变性及动脉瘤发生与扩张。而BBA主要发生于颈内动脉床突上段,瘤体指向前内侧,该部位血管迂曲幅度大,被认为也同样承受较大的血流剪切应力。

 

有关GAA的血流动力学改变研究较少,腹主动脉的巨大流量及细小分支血管迂曲走行似乎也符合血流剪切应力的作用机制,但仍需进一步的基础实验与临床试验研究证实。动脉瘤的瞬时破裂原因鲜有文献提及,目前普遍认为动脉瘤形成以后,瘤壁所承受的压力超过临界阈值后,动脉瘤将发生破裂,而此时可能存在腔内血流压力增大或瘤壁进一步破坏、扩张所致的临界阈值减小或两者皆有。

 

临床上经常观察到患者情绪激动或用力等因素诱导发病,从而认为血压突然升高是动脉瘤瞬时破裂的原因,临床治疗中也常要求破裂动脉瘤患者安静卧床休息,并给予镇痛、镇静治疗,以降低动脉瘤再次破裂风险。本文所报道病例,患者同时存在远隔部位的两个动脉瘤共同破裂,先后顺序已无法追溯,但不排除二者同时破裂可能,提示BBA与GAA的瞬时破裂原因可能一致。BBA瘤壁菲薄,再破裂风险高,一旦确诊应尽快手术治疗。

 

目前BBA的治疗方式多样,包括动脉瘤直接夹闭或包裹夹闭术、动脉瘤缝合、动脉瘤孤立与旁路移植术、支架或多重支架辅助弹簧圈栓塞、覆膜支架腔内隔绝、血流导向装置腔内重建等,但最佳治疗方式尚无定论。

 

Shah等系统回顾了256例BBA病例,其中122例进行了血管内治疗,139例进行了显微手术治疗,结果显示,显微手术治疗组动脉瘤闭塞率高于血管内治疗组,但血管内治疗组手术相关并发症发生率及患者整体神经功能预后优于显微手术治疗组,认为血管内治疗可能是一种更安全、预后更好的BBA治疗方式。支架辅助弹簧圈栓塞治疗BBA应用广泛,但由于动脉瘤难以致密栓塞,瘤内血栓形成缓慢,复发率与再出血率均较高。

 

血流导向装置(如Pipeline支架)能够改变局部血流动力学,有利于减慢瘤内血流速度,促进瘤内血栓形成和血管内皮生成,Lozupone等应用血流导向装置治疗BBA疗效满意,但其缺血并发症不能忽视。覆膜支架理论上能够重建血流,实现动脉瘤即刻闭塞,并且无需腔内操作,术中破裂风险大为降低,但其较差的顺应性使其应用受限,并且侧支循环闭塞、术后内漏等问题仍然存在。

 

有研究者采用更高金属覆盖率支架(如LVIS支架)甚至多枚支架重叠辅助弹簧圈栓塞BBA,试图达到一定血流导向作用以减少复发、出血,同时减少缺血并发症,初步研究认为疗效良好。显微手术处理BBA需要更为小心的操作,直接夹闭BBA往往需要夹闭一小部分载瘤动脉,同时面临动脉瘤术中撕裂以及血管狭窄风险。

 

目前多采用自体筋膜、肌肉或人工材料包裹动脉瘤后再行夹闭,Hanihara等对BBA包裹夹闭患者进行长期随访,认为该手术方式长期疗效良好。本病例同样采用包裹夹闭方式进行手术,术中顺利,但术后出现考虑由脉络膜前动脉闭塞所致瘫痪,提示该类手术仍需特别关注缺血并发症,术中应尽可能减少分支血管覆盖。有研究表明,动脉瘤孤立并高流量旁路移植术是治疗BBA的有效方法,该手术能够达到根治动脉瘤的目的,同时最大程度减少缺血事件的发生率,适用于部分有高缺血风险病例。

 

另外石祥恩等采取显微缝合方式治疗BBA,操作难度较高,同时存在动脉瘤术中撕裂及术后血管狭窄的风险,手术的安全性及有效性有待进一步研究验证。BBA合并GAA临床少见,该病例的治疗关键在于早期识别GAA的存在,颅内动脉瘤破裂出血多能在短期内自行止血,而内脏动脉瘤的出血多是持续出血,一旦漏诊,患者将可能出现持续出血,甚至失血性休克、死亡等严重后果。而临床治疗也应先处理腹腔内脏动脉瘤,待患者一般情况较稳定后再及时处理颅内动脉瘤。

 

综上,我们报道了1例罕见的BBA合并GAA共同破裂病例,考虑高血压病、动脉粥样硬化及血流动力学可能是二者共同发病机制。BBA形态特殊、治疗困难,显微外科手术或血管内手术治疗均难以获得非常满意的疗效,最优的手术方案在于是否能够最大程度减少动脉瘤术中破裂以及术后缺血并发症的发生。